《Immunity, Inflammation and Disease》:Bilateral Chronic Expanding Hematomas of the Gluteus Maximus Presenting With Gluteal Muscle Contracture: A Case Report
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本病例报告首次描述了一例双侧臀大肌慢性扩张性血肿(Chronic Expanding Hematoma)伴臀肌挛缩症(GMC)的罕见病例。文章详细记录了患者由反复肌注史引发血肿、经影像学(CT/MRI)确诊、手术切除及术后功能显著改善的全过程,强调了将慢性扩张性血肿纳入GMC鉴别诊断的重要性,为临床诊治提供了新视角。
背景
臀肌挛缩症(Gluteal Muscle Contracture, GMC)是一种以臀肌、髂胫束(Iliotibial Band, ITB)及相关筋膜挛缩为特征的临床综合征,严重时可累及髋关节外旋肌群甚至关节囊。患者典型表现为髋关节外展、外旋,下蹲时双膝无法并拢。其病因涵盖特发性、遗传性、先天性及后天获得性(如反复肌肉注射)等多种假说。
慢性扩张性血肿(Chronic Expanding Hematoma)指持续超过1个月且进行性增大的软组织肿块,通常源于既往创伤或手术操作。其发病机制尚不明确,可能涉及纤维假包膜下反复毛细血管出血或血肿成分降解导致的渗透压梯度增高。本例报告首次描述了双侧臀大肌慢性扩张性血肿伴GMC临床表现的罕见病例。
病例展示
一名29岁男性患者因"十年内无法完成双膝并拢的全蹲动作"就诊。约20年前,患者因急性扁桃体炎接受为期约1个月的每日肌内注射治疗。
体格检查
查体可见患者下蹲时双膝无法靠拢(对应图1A),双侧臀部原注射部位可见局部肿胀(对应图1B)。触诊可及两个巨大、弹性、有波动感的肿块,伴轻度压痛,无局部红肿热痛等炎症表现。术前髋关节功能评估显示:内收角5°、屈曲角100°、内旋角15°;功能上无法完成双膝并拢下蹲,双盘腿动作完全不能完成。
影像学检查
影像学检查包括X线平片、计算机断层扫描(Computed Tomography, CT)及磁共振成像(Magnetic Resonance Imaging, MRI)。X线片显示右侧臀区皮质不规则伴散在软组织钙化,左侧未见异常(对应图2)。CT提示双侧臀大肌增大伴软组织边缘不规则,右侧可见层状钙化周围不均匀软组织密度影,左侧可见点状钙化(对应图3)。MRI显示双侧臀大肌内两个大型囊性病变:T1加权像呈周边高信号、中心低信号(对应图4A);T2加权像呈周边低信号、中心高信号(对应图4B);脂肪抑制T2加权序列同样显示周边低信号、中心高信号(对应图4C)。病灶均被薄层完整包膜包裹。
手术
经活检确认后,行双侧臀区肿块手术切除。术中见臀大肌广泛受累,两个不规则形、厚壁囊性病变被完整剥离(对应图5A,5B)。病变切缘充血,内壁不平,含肉芽组织及机化的陈旧血凝块。
组织病理学检查
镜检显示病变囊壁由致密纤维结缔组织构成伴玻璃样变,内表面见机化血栓及向内生长的毛细血管,病灶中央见广泛坏死组织(对应图6)。免疫组化显示血管内皮细胞CD34、CD31、D2-40强阳性,Ki-67增殖指数超过10%,提示中度细胞增殖活性,但无恶性特征。
术后评估
术后8周随访显示,下蹲时髋关节外展、外旋畸形显著改善。髋关节功能指标恢复至:内收角25°(正常范围)、屈曲角135°(接近正常上限)、内旋角35°(正常范围内);功能上可自然完成双膝并拢全蹲、自由盘腿,步态正常,无不适。
讨论
本例临床表现符合GMC特征,但既往注射部位局部肿胀易被忽视,若忽略影像学检查易导致误诊。文献回顾未见类似报道。慢性扩张性血肿通常含新旧出血混合物,外包纤维假包膜,伴坏死碎屑及液化变性区域。细针穿刺可显示致密纤维外囊,镜检可见红细胞降解产物、肉芽组织、新生血管及炎性细胞浸润。血肿可长期静止后突然增大,机制可能与溶血产物引发炎症反应,增加血管通透性,导致假膜下毛细血管反复出血有关。
MRI是重要鉴别工具,其特征性表现为T1/T2加权像上中心信号不均、周边低信号(对应纤维假包膜)。需与血管瘤、肉瘤、硬纤维瘤、恶性纤维组织细胞瘤等鉴别。本例Ki-17指数约10%,且无恶性形态学特征,支持良性病变诊断。CD34/CD31/D2-40阳性提示血管内皮起源,但病变具纤维包膜伴玻璃样变、中心坏死及有限毛细血管生长,更符合慢性血肿而非血管畸形。
结论
本例表明反复肌内注射史可能与慢性扩张性血肿形成相关,血肿在臀大肌内渐进性扩大受局部解剖结构及功能动力学影响。其临床表现与GMC存在重叠,需加强鉴别诊断。临床评估中应重视局部肿胀的识别及影像学特征性表现,避免漏诊误治。