《Journal of NeuroEngineering and Rehabilitation》：Three-dimensional assessment of finger individuation reveals finger- and joint-specific selective motor control deficits in children with cerebral palsy
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本研究开发并验证了一种利用手部关节神经训练装置（HAND）量化脑瘫（CP）儿童手指个体化（Individuation）能力的三维评估方法。研究发现CP儿童存在手指特异性（食指、无名指更差）、力量方向特异性（屈曲方向损伤最重）及手特异性（非利手更差）的个体化缺陷，这些缺陷与镜像运动和临床精细/粗大运动能力（PPT/BBT）相关。该方法展现出优异的内在一致性，为传统临床评估未能捕捉的、与灵巧性相关的选择性运动控制（SMC）损伤提供了更精确的表征手段，有望指导针对性康复干预。
引言
脑瘫（CP）是儿童期最常见的运动障碍，由发育早期非进行性的神经系统损伤或畸形导致，导致显著的日常活动受限。运动损伤在CP中被广泛归类为肌肉活动过度的阳性体征（如痉挛）和活动不足的阴性体征。后者包括肌肉力量减弱和选择性运动控制（SMC）下降。其中，减少的SMC日益受到关注，因其对CP儿童的功能结局有不利影响。NIH儿科运动障碍工作组将SMC下降定义为“响应于自主姿势或运动需求时，隔离激活选定模式中肌肉的能力受损”，其临床表现为肌肉协同收缩的强制模式，在CP中具有肢体特异性。
在众多SMC表现中，手指个体化（即分离目标手指动作使其远离其他手指的能力）尤为关键，被认为是灵巧手部功能所必需的。然而，当前针对CP儿童的SMC临床评估（如上肢选择性控制测试TASC和上肢选择性控制量表SCUES）主要依赖于临床医生在序数量表上的主观评分，虽然突出了大关节的普遍功能丧失，但缺乏检测单个手指和远端关节控制损伤所需的粒度，而这些对于灵巧功能至关重要。这些工具通常将不同的手指控制成分（如力量方向和关节特异性力量指标）合并为单一的综合评分，这可能导致对运动缺陷的过度简化，并忽视了SMC中可能存在的特定手指和关节的变异性。
此外，手指个体化和力量的生物学基础可能是分离的。单独损伤皮质脊髓束（CST）会导致严重的灵巧性缺陷，但抓握力等功能相对保留，这表明支持独立手指运动的系统与支撑力量的系统是不同的。因此，需要独立于力量之外的方法来量化脑损伤后的手指个体化。
基于此，本研究旨在确定一种用于评估CP儿童手指个体化的新型工具的内部一致性、敏感性和判别（已知组）效度。该工具使用了手部关节神经训练装置（HAND），该装置能够在隔离的手指力量控制任务中，同时测量来自所有五个指尖的三维等长肌力。研究者假设，他们的手指个体化方案将展示出良好至优异的可靠性、高敏感性以及稳健的判别效度，具体表现为CP儿童的个体化能力低于同龄对照组，且组间差异随测试的手指和力量方向而变化。研究还探讨了年龄、性别、镜像运动等因素对个体化能力的影响，以及个体化指标与上肢功能临床评估之间的关系。
方法
参与者
研究招募了28名痉挛型CP儿童和18名年龄相仿的典型发育儿童作为对照组。CP儿童的入选标准包括能够独立行走、听从指令并完成任务。排除标准包括双侧长骨骨折史、双膦酸盐药物使用、过去6个月内进行过骨科手术等。对照组儿童则要求无神经或运动障碍史，身高体重在基于年龄和性别的第5至第95百分位之间。
功能分类与临床评估
CP儿童的手动能力由其父母使用手动能力分类系统（MACS）进行分类。粗大运动功能则由训练有素的物理治疗师使用粗大运动功能分类系统（GMFCS）评估。使用高张力评估工具（HAT）评估痉挛、肌张力障碍或混合性肌张力（痉挛与肌张力障碍共存）的存在。通过视觉观察评估单侧手做重复握拳-张开动作时，对侧手是否存在镜像运动。
实验设计与程序
参与者舒适就坐，前臂旋前并用手腕前臂支具和魔术贴固定在HAND装置上，防止手腕和前臂运动，同时允许多方向的手指运动。每个指尖佩戴一个软硅胶杯，手指位置单独调整至舒适的休息姿势，使施加的力最小（<1 N）。大多数CP儿童用非利手尝试完成方案。所有对照组儿童均测试利手。
手指个体化任务
这是一个简化版本的任务。参与者用单根手指（指令手指）的指尖施加持续的、定向的等长肌力，通过在一个虚拟三维空间中重复移动屏幕上的光标（白色球体）在起始位置（灰色球体）和一面墙（灰色矩形）之间，来实时控制光标位置。只有指令手指尖的力会产生光标移动，参与者被要求尽可能保持其他手指不动。非指令手指的总和力通过一个垂直红色条的高度反映，参与者被要求在整个试验期间尽量减少该高度。力量方向由虚拟墙的出现位置指定。每个测试手指（拇指、食指、无名指）的六个方向各进行一次试验，每次试验持续15秒。
力量数据处理
数据使用自定义的MATLAB程序处理。力量数据经过低通滤波器平滑并转换为牛顿单位。每个试验的力量轨迹计算为与初始数据样本的偏差，并进一步在x、y、z方向上求和。计算了一个个体化指数（Individuation Index）来评估手指个体化能力。具体方法是通过稳健线性回归，将指令手指的力量与非指令手指的平均基线力偏差（meanDevP）进行拟合，个体化指数定义为该回归线斜率的负对数【-log(斜率)】。指数值越低（斜率越高）代表个体化能力越差。对每个测试手指的每个力量方向（x、y、z向）计算一个个体化指数。使用分半信度法评估计算的个体化指数的内部一致性，结果表明在各组中均表现出优异的一致性（所有R ≥ 0.97）。
上肢功能临床评估
使用标准化临床评估来评估手动能力和灵巧性。普渡钉板测试（PPT）通过参与者在30秒内能顺序插入标准化钉板中的钉子数量来衡量单手的精细灵巧性。盒子与积木测试（BBT）通过参与者在60秒内能将1英寸积木从分隔盒子的一侧移动到另一侧的数量来衡量单手的粗大能力。功能性灵巧性测试（FDT）衡量手内操作能力，计算参与者按照指定模式翻转16个钉子的速度（每秒翻转的钉子数）。
统计分析
使用线性混合效应模型（LMM）分析不同条件下个体化指数的差异。参与者作为随机因素，组别（CP vs. Con）、手指（拇指、食指、无名指）、力量方向（屈曲、伸展、外展/内收）、镜像运动（存在、不存在）、年龄和性别作为固定因素。在单独的探索性分析中，对于完成双侧测试的CP儿童参与者，将手（利手、非利手）作为固定因素以检查个体化能力的组内差异。使用斯皮尔曼秩相关系数（rs）评估CP儿童各手臂以及对照组利手的个体化指数与原始临床评分之间的关系。使用科恩d值量化效应大小。
结果
参与者特征
共有28名CP儿童（仅非利手n=16，仅利手n=6，双手n=6）和18名典型发育儿童（均为利手）参与了研究，年龄在5至12岁之间。两组之间唯一的差异是CP儿童中左利手的人数更多（p < 0.001）。
CP非利手个体化缺陷因手指、力量方向和镜像运动的存在而异
通过LMM分析比较CP非利手与对照组利手的个体化指数。在控制了手指因素后，观察到组别×力量方向的交互作用（p < 0.001）。CP儿童在所有方向上的个体化指数均低于对照组。组间差异在屈曲方向最大（d= 1.48，p < 0.001），其次是伸展（d= 1.09，p < 0.001）和外展/内收（d= 0.68，p = 0.001）。
在控制了力量方向后，观察到组别×手指的交互作用（p < 0.001）。CP儿童在所有测试手指上的个体化指数均低于对照组。组间差异在食指最大（d= 1.52，p < 0.001），其次是无名指（d= 0.90，p < 0.001）和拇指（d= 0.58，p = 0.003）。
还观察到镜像运动的主要效应（p = 0.003）。表现出镜像运动的CP儿童也比没有镜像运动的个体表现出更低的个体化（d= 0.56，p = 0.004）。年龄的主要效应（p = 0.016）表明整个队列中手指个体化能力随年龄增长而提高，12岁儿童比5岁儿童个体化能力更好（d= 0.56，p = 0.020）。未观察到性别或年龄的交互作用。
CP利手个体化缺陷在各手指和力量方向上表现一致
使用单独的LMM评估CP儿童利手与对照组利手的个体化模式。未观察到组别×手指或组别×力量方向的交互作用。然而，将3个因素合并的LMM显示每个因素均有显著主要效应。组别的主要效应（p = 0.001）表明，CP儿童的整体手指个体化低于对照组（d= 0.73，p = 0.001）。力量方向的主要效应（p < 0.001）显示，在合并队列中，屈曲方向的个体化高于伸展和外展/内收运动。手指的主要效应显示，合并队列中拇指的个体化高于食指和无名指。
年龄的主要效应（p = 0.003）揭示了合并队列中个体化能力随年龄增长而提高。镜像运动对CP儿童利手的手指个体化没有影响（p = 0.212）。
初步证据表明CP个体化能力的手间差异具有手指特异性
在一小部分完成双侧测试的CP参与者（n=6）中进行了探索性组内分析。在控制了力量方向后，观察到手×手指的交互作用（p = 0.001）。利手的个体化高于非利手，但这种差异主要体现在食指（d= 1.36，p < 0.001），而在拇指或无名指上没有观察到差异（d= 0.15和0.22；均p > 0.05）。
CP利手手指个体化能力与临床评分相关
在完成手指个体化任务的参与者中，22名CP儿童和13名对照组儿童完成了三项临床测试。CP儿童用非利手在所有临床评估中的表现均差于对照组的利手。CP儿童用利手也表现出精细手动能力受损，在PPT上插入的钉子数量少于对照组。在CP儿童利手中，较高的整体个体化指数与较好的精细和粗大手动能力以及较快的手内操作相关。为了更好理解这些关联的方向特异性，进行了跨力量方向特异性个体化指数的探索性分析。观察到CP儿童利手外展/内收方向的手指个体化与手动能力评分之间存在强正相关关系。即使在控制了年龄后，这些关联对于粗大（BBT）和精细（PPT）手动能力仍然具有统计学意义（rs= 0.76和0.86；均p < 0.007）。在对照组利手中，外展/内收方向的较高个体化指数与较好的手内操作相关。在CP儿童的非利手中，手指个体化与临床测试分数没有显著相关性。
讨论
本研究使用HAND装置调查了CP儿童手指个体化评估工具的可靠性和敏感性。观察结果支持其作为评估早期脑损伤儿童选择性手指控制的可靠、有效和敏感工具的实用性。CP儿童表现出双侧手指个体化损伤，且损伤模式具有手特异性。CP的非利手表现出广泛的个体化缺陷，这些缺陷因手指和力量方向而异，并与镜像运动的存在相关。食指和无名指的个体化能力更差，屈曲运动损伤最为突出。相比之下，CP利手的个体化缺陷在测试的手指、力量方向或镜像运动的存在方面没有差异。各组的个体化能力随年龄增长而改善的情况相似。对CP儿童双手手指个体化进行的亚组分析显示，在控制了力量方向后，损伤更重的手（非利手）个体化更低，具体体现在食指上，这反映了临床评估的发现，并强化了该新颖个体化范式的判别能力。在CP儿童中，利手较高的手指个体化与更好的精细和粗大手动能力相关，其中外展/内收力量的关系最为突出，这表明选择性运动控制对功能性手部表现具有方向特异性贡献。非利手中缺乏显著关联可能表明临床测试和基于个体化的任务探测了运动控制的不同方面（即多手指协调与关节水平的选择性控制），这与先前在成人脑卒中患者中的研究一致。总之，这些结果扩展了先前的工作，提供了一种客观且精细的上肢SMC度量指标，凸显了HAND作为CP评估和个体化康复规划敏感工具的潜力。
CP非利手个体化缺陷的手指和运动特异性差异可能源于神经发育与成人发病性脑损伤之间的神经生理学差异。成人脑卒中常与影响伸肌多于屈肌的乏力和选择性运动控制损伤相关，并与这些肌肉在刻板的屈曲协同模式中的共收缩倾向相耦合。然而，屈曲协同在CP儿童的上肢中表达极少，并且协同模式的差异取决于早期脑损伤的时机。儿童期发病的CP和成人期发病的脑卒中在神经可塑性、损伤部位和代偿机制上可能存在根本不同，这可以解释本研究中观察到的与先前成人研究不同的个体化模式。
此外，研究发现CP儿童利手的个体化不仅与对照组有显著差异，与其自身的非利手也存在差异，而先前在成人脑卒中患者中的研究未发现非麻痹手与对照组之间的差异。这种差异突显了CP作为一种神经发育障碍的独特性，表明即使是临床上认为“未受累”的肢体也可能存在精细运动控制的潜在缺陷。
本研究开发的基于HAND的个体化评估方案，通过提供手指特异性、关节特异性和方向特异性的定量数据，弥补了当前主观临床评分工具的不足。其优异的内在一致性和敏感性，使其能够检测出传统方法无法捕捉的细微损伤。研究还发现，外展/内收方向的个体化能力与功能性任务表现的相关性最强，这可能为该方向上的控制训练作为改善CP儿童手功能的潜在干预靶点提供了依据。总之，这种客观的、多维度的评估方法有望促进对CP手功能障碍机制的理解，并推动针对SMC损伤的精准康复策略的设计。
