《Child's Nervous System》：Daily executive function in children and adolescents with non-syndromic craniosynostosis: association with timing of surgical intervention
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本文旨在探讨手术时机对非综合征性颅缝早闭（NSC）儿童及青少年日常执行功能（Executive Function）的影响。研究人员采用行为评定量表（BRIEF-2）对患儿与对照组进行了比较评估。研究发现，虽然两组在日常执行功能上无显著差异，但患儿手术年龄越大，在任务启动、工作记忆、计划/组织和任务监控等“冷”执行功能维度上的困难越大。该研究提示，早期手术干预可能对患儿的神经发育具有保护性意义，强调了评估及干预时机的重要性。
颅缝早闭，一种婴儿期因一条或多条颅骨骨缝过早闭合导致颅骨形态异常、甚至可能影响大脑发育的疾病，一直是小儿神经外科领域关注的焦点。对于最常见的非综合征性颅缝早闭，手术矫正是标准治疗方案。尽管许多患儿在智力测试中得分正常，但越来越多的研究表明，他们可能在注意力、学习、语言及视觉空间等认知领域面临“看不见”的挑战。在这些挑战中，执行功能——一种高级认知过程，涵盖了计划、工作记忆、任务启动和监控等，对儿童的学习、社交和日常生活至关重要——的状况如何，以及手术的时机是否会影响这些功能，成为临床和科研中亟待厘清的关键问题。现有研究结果不一，且多数聚焦于结构或传统神经心理测试，对患儿在日常真实环境中的功能表现关注不足。为了解决这些问题，研究人员开展了一项研究，评估了非综合征性颅缝早闭儿童与健康对照在日常生活执行功能上的差异，并首次探讨了手术时机与执行功能表现之间的具体关联。这项研究近期发表在《Child's Nervous System》期刊上。
为开展这项研究，研究团队采用了横断面队列设计，在2021年至2023年间于墨西哥城一家医院的小儿神经外科中心招募了参与者。研究评估了两个核心群体：29名6-17岁的、已完成颅骨重塑手术的非综合征性颅缝早闭患儿，以及30名年龄匹配的健康对照儿童。研究的关键技术方法主要包括：1. 神经心理评估工具：通过视频访谈，采用韦氏智力量表（WISC-IV/WAIS-IV）的四个分测验评估全球认知功能。2. 日常执行功能评估：使用父母报告版的“执行功能行为评定量表第二版”（Behavior Rating Inventory of Executive Function 2, BRIEF-2）来量化儿童在家庭和学校环境中的执行功能行为。3. 数据分析：采用非参数检验比较组间差异，并使用Quade ANCOVA在控制家庭月收入差异后比较BRIEF-2得分，通过斯皮尔曼等级相关分析手术年龄与BRIEF-2各领域得分的关系。
研究结果显示：
两组日常执行功能表现相似。统计分析表明，在控制了家庭收入差异后，颅缝早闭组与对照组在所有BRIEF-2分量表、复合指数及全球执行功能复合分上均无统计学差异，且两组的中位得分均未达到临床显著范围（T分>65）。同时，得分落入临床显著范围（T>65）的参与者在两组中所占比例也相似，在颅缝早闭组中为0-17%，在对照组中为6-16%，无显著差异。
手术年龄与特定“冷”执行功能呈正相关。尽管整体无组间差异，但在颅缝早闭组内部，手术年龄与多个执行功能领域存在显著正相关，即手术时年龄越大，父母报告的执行功能困难越多。具体而言，手术年龄与任务启动、工作记忆、计划/组织、任务监控四个量表以及认知调节指数的得分呈正相关，除任务监控量表呈中等强度相关外，其余均为弱相关。这些受影响的领域均属于“冷”执行功能，涉及逻辑、计划和目标导向的认知处理。
手术时机与大脑结构及功能的潜在关联。研究在讨论中引证指出，延迟手术可能加剧颅缝早闭对大脑的负面影响，如脑血流量受损、颅内压增高以及大脑组织发育异常。尽管有研究表明青少年期手术后大脑形态可部分恢复正常，但额顶叶区域的形态异常以及内侧前额叶和前扣带回的功能连接异常可能持续存在，而这些脑区正是支持“冷”执行功能的关键网络节点。
研究结论与讨论部分指出，这项研究并未发现非综合征性颅缝早闭儿童在日常活动中存在显著的执行功能缺陷，但揭示了延迟手术与某些“冷”执行功能（包括任务启动、工作记忆、计划和组织、任务监控）得分较低之间存在关联。这一发现具有重要意义：它首次通过父母报告的日常生活功能评估，将手术时机与具体的、对学业发展至关重要的高级认知功能维度联系起来，为“早期手术可能带来神经发育益处”的假说提供了来自日常功能评估的证据支持。尽管相关强度较弱，且本研究因样本量小、未能区分不同颅缝类型、缺乏基于表现的任务测试等局限而需谨慎解读，但结果提示，对于手术被延迟的儿童，进行系统性的随访以监测其可能出现的认知或行为挑战是必要的。若能在大样本研究中得到重复，该发现将强化临床共识：在可行的情况下，在生命第一年内进行颅缝早闭修复手术，可能有助于降低后续出现执行功能损伤的风险。同时，研究也强调，尽管两组的中位得分均在正常范围，但仍有少数个体在特定领域表现出临床水平的困难，这部分儿童需要针对性的评估和支持，以优化其发展和生活适应能力。
