《Journal of Biomechanics》：Exploring subtalar joint axis alignment in pathological feet of children with cerebral palsy using weight bearing CT
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埃里克·A·梅拉克（Erik A. Meilak）|沃特·沙拉（Wouter Schallig）|安德鲁·罗伯茨（Andrew Roberts）|玛乔琳·M·范德克罗赫特（Marjolein M. van der Krogt）|梅琳达·M.E.H. 维特布鲁克（Melinda M
埃里克·A·梅拉克（Erik A. Meilak）|沃特·沙拉（Wouter Schallig）|安德鲁·罗伯茨（Andrew Roberts）|玛乔琳·M·范德克罗赫特（Marjolein M. van der Krogt）|梅琳达·M.E.H. 维特布鲁克（Melinda M.E.H. Witbreuk）|马里奥·马斯（Mario Maas）|卢卡·莫德内塞（Luca Modenese）|安妮梅克·I·比泽（Annemieke I. Buizer）|鲁德·H·H·韦伦贝格（Ruud H.H. Wellenberg）|卡罗琳·斯图尔特（Caroline Stewart）
英国基尔大学医学院（School of Medicine, Keele University, UK）
摘要
距下关节（Subtalar Joint, STJ）对足部的正常功能至关重要，其轴的方向对这一关节的生物力学特性起着决定性作用。目前尚不清楚在脑瘫（Cerebral Palsy, CP）患者中，随着足部畸形类型（包括内翻、扁平外翻和足中部断裂（Midfoot Break, MFB）的变化，该关节的轴方向如何发生改变。本研究的目的是量化脑瘫儿童和正常发育（Typically Developing, TD）儿童的距下关节轴方向。
本研究首次揭示了脑瘫患者的距下关节轴对齐情况。通过使用体重负担计算机断层扫描（Weight-Bearing Computed Tomography, WBCT）技术，我们发现了足部关键骨骼对齐的变化，这为未来的更详细生物力学分析（如肌肉力臂分析）及个性化治疗提供了依据。
引言
脑瘫（Cerebral Palsy, CP）是儿童中最常见的运动障碍，发病率约为每1000个活产婴儿中有2例（Oskoui等人，2013年）。脑瘫是一种由出生时脑损伤引起的异质性疾病，其典型特征是运动障碍。O'Connell等人（1998年）报告称，在66名双瘫儿童中，足部畸形的患病率为86%。脑瘫患者足部畸形的机制尚不完全清楚，但肌肉痉挛、挛缩和肌无力（Kedem和Scher，2015年）可能导致步态时姿势异常和负荷分布不均，进而引发结构性畸形。
常见的足部畸形包括扁平外翻和内翻。扁平外翻的足部在行走时可能会出现足中部断裂，表现为足中部异常背屈，导致足部畸形，通常伴有疼痛。通常，足中部断裂的足部具有更严重的扁平外翻姿势，内侧足弓塌陷，跟骨向外旋转，距骨向内侧偏移（Maurer等人，2013年）。当足部畸形严重时，常需通过骨科手术进行治疗（Sees和Miller，2013年），以重新调整足部结构，恢复关节轴、肌肉和足部功能。
距下关节（Subtalar Joint, STJ）在足部正常功能中起着关键作用（Nester，1998年；Jastifer和Gustafson，2014年；Leardini等人，2001年）。先前的研究还表明，肌肉力臂和关节力矩对距下关节轴的方向非常敏感，这些因素可能促成了足部畸形（Oskoui等人，2013年；Kedem和Scher，2015年）。健康人群中观察到了距下关节轴方向的可变性（Zuppke等人，2023年；Klein等人，1996年）。然而，关于正常发育儿童及脑瘫患者不同畸形类型的距下关节轴方向，目前了解甚少。由于临床干预措施（如骨科手术）常常针对距下关节功能进行，因此研究其正常和异常状态下的特性至关重要，这也是本研究的主要目的。
距骨和跟骨的形态给研究人员在确定距下关节轴方向时带来了挑战，因为难以找到明确的解剖标志点。过去通常通过测量其与水平面的倾斜角度及相对于某些前后线的偏移程度来评估其方向（Zuppke等人，2023年）。水平面被定义为与地面平行，而前后线则定义为足部的纵轴（Zuppke等人，2023年；Manter，1941年；Root等人，1966年；Isman等人，1969年；Lewis等人，2007年；Arndt等人，2004年；van den Bogert等人，1994年）。这些研究主要针对健康足部，其中足部的纵轴大致与胫骨的前后方向一致，且垂直于踝关节轴。但在病理足部中情况并非总是如此，因此探索新的表达方法（例如相对于足部各部分）来描述距下关节轴方向是必要的。
此外，已知足部在受负荷或无负荷状态下的姿势不同，从而导致距下关节轴相对于足部的对齐情况也有所差异（Seringe和Wicart，2013年）。在受负荷状态下测量的距下关节轴能更好地反映步态时的实际情况，尤其在评估足中部断裂的足部时尤为重要。使用体重负担计算机断层扫描（WCCT）可以量化受负荷状态下的距下关节轴方向，这种成像技术也适用于存在足部畸形的脑瘫儿童（Wellenberg等人，2023年）。通过WCCT图像分割获取骨骼形态后，可以利用STAPLE（Shared Tools for Automatic Personalised Lower Extremity，Modenese和Renault，2021年）等建模工具实现高效的半自动化流程来确定距下关节轴方向。
本研究的目的是量化并比较脑瘫儿童（具有扁平外翻畸形[伴或不伴足中部断裂]或内翻畸形的儿童）与正常发育儿童的距下关节轴方向。距下关节轴的方向既相对于胫骨也相对于足部进行评估。由于脑瘫儿童（以及部分正常发育儿童）的足部畸形类型较多，因此招募了一组具有代表性畸形的儿童样本，以用于未来试验设计。在进行大规模研究之前，评估该方法的实际可行性也非常重要，尤其是考虑到该研究需要使用电离辐射。研究假设正常发育儿童与脑瘫儿童之间存在明显差异，内翻足、扁平外翻足和足中部断裂足之间也存在差异，其中扁平外翻足（无论是否伴有足中部断裂）的倾斜角度最小、内侧偏移最小，而内翻足的倾斜角度最大、内侧偏移最大。
章节摘要
参与者
在这项多中心研究中，收集了脑瘫患者的WCCT数据。在阿姆斯特丹大学医学中心（Amsterdam UMC），为计划接受骨科手术的脑瘫患者术前获取了WCCT图像，作为标准临床护理的一部分。在罗伯特·琼斯和阿格尼丝·亨特骨科医院（Robert Jones and Agnes Hunt Orthopaedic Hospital, RJAH），也收集了脑瘫患者及正常发育对照组的WCCT数据。排除过之前接受过足部和踝关节手术的儿童。
数据采集
在阿姆斯特丹大学医学中心和RJAH骨科医院，受影响的足部均在单腿承重（Full-Weight Bearing, WB）条件下进行扫描（两家医院的扫描参数见表1）。为尽可能减少运动伪影并确保患者安全，患者需保持静止，这对平衡障碍或肌肉痉挛的患者来说具有一定难度。因此，患者需要扶住把手等支撑物。
三维骨骼分析
对于阿姆斯特丹大学医学中心的数据，使用Disior Bonelogic（芬兰赫尔辛基）软件手动和半自动分割足部骨骼；对于RJAH骨科医院的数据，则使用Mimics 24.0（比利时鲁汶Materialise公司）软件进行分割。随后，使用OpenFlipper 4.1（德国亚琛RWTH大学）软件将骨骼重新网格化为等边长度1.0毫米。通过STAPLE流程（Modenese和Renault，2021年），在距骨头和距跟骨关节处拟合球体模型。
统计分析
计算并展示了距下关节轴方向的平均值和标准差（使用MATLAB 2022b软件，Natick，马萨诸塞州，MathWorks公司，2010年）。使用单因素方差分析（One-Way ANOVA，p < 0.05）比较不同组之间的距下关节轴方向（正常发育组、内翻组、扁平外翻组及足中部断裂组），随后进行Bonferroni校正后的独立双尾t检验。
结果
本研究纳入了21名脑瘫儿童（9例内翻足，7例扁平外翻足，11例足中部断裂足，年龄8–18岁，41%为女性，根据Gross Motor Function Classification System [GMFCS，Rosenbaum等人，2008年]分为I级（n = 6例）、II级（n = 7例）和III级（n = 8例））的足部WCCT图像。同时纳入了9名正常发育对照组儿童（年龄8–16岁，67%为女性，均来自RJAH医院）的足部数据。RJAH医院还提供了7名脑瘫儿童的数据（1例内翻足，2例扁平外翻足，4例足中部断裂足）。
方差分析和事后t检验的结果
讨论
本研究的目的是量化并比较脑瘫儿童与正常发育儿童的距下关节轴方向。这是首次在多个脑瘫亚组及正常发育儿童中报告距下关节轴的方向。研究结果证实了脑瘫患者的距下关节轴存在显著差异，说明需要采用个体化建模方法进行评估。
CRediT作者贡献声明
埃里克·A·梅拉克（Erik A. Meilak）： 负责撰写、审稿与编辑、可视化处理、方法学设计、数据分析。沃特·沙拉（Wouter Schallig）： 负责撰写、审稿与编辑、原始稿撰写、可视化处理、方法学设计、资金争取及数据管理。安德鲁·罗伯茨（Andrew Roberts）： 负责撰写、审稿与编辑、可视化处理、方法学设计、资金争取及数据管理。玛乔琳·M·范德克罗赫特（Marjolein M. van der Krogt）： 负责撰写、审稿与编辑、资源协调、资金争取及数据管理。梅琳达·M.E.H. 维特布鲁克（Melinda M.E.H. Witbreuk）： 负责撰写、审稿与编辑、资源协调、资金争取及数据管理。马里奥·马斯（Mario Maas）： 负责撰写、审稿与编辑、软件应用及数据管理。卢卡·莫德内塞（Luca Modenese）： 负责撰写……
利益冲突声明
作者声明不存在可能影响本文研究的任何已知财务利益或个人关系。
致谢
本研究得到了Action Medical Research（资助编号：GN2812）的支持，以及阿姆斯特丹运动科学研究所（Amsterdam Movement Sciences, AMS）的资助。
