意大利残疾人的预期寿命：基于1999至2012年行政队列数据的估计 作者：阿尔多·罗萨诺（Aldo Rosano）、亚历山德罗·索利帕卡（Alessandro Solipaca）、路易莎·弗罗瓦（Luisa Frova）、加布里埃拉·塞巴斯蒂亚尼（Gabriella Sebastiani）、保拉·迪·菲利波（Paola Di Filippo）、斯特凡诺·马尔凯蒂（Stefano Marchetti）和卢奇拉·斯卡尼基亚（Lucilla Scarnicchia）

《Epidemiologia》：Life Expectancy of Persons with Disability in Italy: Estimation Based on an Administrative Cohort from 1999 to 2012 Aldo Rosano, Alessandro Solipaca, Luisa Frova, Gabriella Sebastiani, Paola Di Filippo, Stefano Marchetti and Lucilla Scarnicchia

　　摘要 背景：关于残疾人群体预期寿命的估计数据十分稀缺，且往往仅针对特定疾病的患者。残疾人的健康状况通常较差，这体现在他们的预期寿命明显低于普通人群。目标：本研究旨在估算意大利重度残疾人的预期寿命。方法：本研究使用了1999-2000年健康访谈调查的数据，并将其与截至2012年的死亡原因登记数据进行关联。生存率分析采用了Weibull回归模型。通过比较有残疾和无残疾个体的风险比率，来估算残疾人的死亡风险。随后将这些比率应用于普通人群的死亡概率中，从而构建出残疾人的生命表。结果：研究发现，男性残疾人的15岁预期寿命为59.1年，女性为66.2年；两者之间的预期寿命差距分别为6.6年和4.1年。结论：这些发现提供了关于残疾人与非残疾人预期寿命差异的可靠且稳健的信息，可作为评估残疾人相关政策时的参考依据。 1. 引言 意大利残疾人群体预期寿命的估计数据较为罕见，主要集中在特定疾病患者身上。即便在国际层面，也仅有针对特定致残状况的生存数据，而关于残疾本身（不论其原因）的估计数据仍然较少。针对残疾人群体的预期寿命估计采用了多种方法。例如，在加利福尼亚进行的一项研究分析了四种慢性残疾状况：脑瘫、脊髓损伤、唐氏综合征和智力障碍（非由唐氏综合征引起）。研究者估计，四肢瘫痪且智力严重受损的个体预期寿命为40年，轻度或中度智力障碍者为59年，重度智力障碍者为50年[1]。这些估计基于横断面研究，结果通常较为悲观。然而，这些数据仅适用于自出生或婴儿期就患有严重残疾的年轻人。对于成年后发病的残疾情况，可以通过计算导致残疾的各种因素的“惩罚系数”，并结合普通人群的死亡年龄预期寿命来获得更准确的生存估计[2]。荷兰在2001-2006年开展的研究中，调查了6万多名受访者完成的“健康模块”，将残疾定义为无法“正常”完成五项日常生活活动之一[3]。通过将受访者数据与2007年12月31日的市政人口登记数据关联，利用Cox模型计算了残疾人与非残疾人的风险比率及55岁时的预期寿命[4]。最近的一项意大利研究基于一系列纵向人口调查，估计50-79岁残疾人的预期寿命在8.1至12.6年之间[5]。在未受特殊事件（如2019-2020年SARS-CoV-2大流行期间，该疫情导致包括重度残疾人在内的弱势群体死亡率上升）影响的时期，这些估计值可作为参考。本研究旨在为意大利重度残疾人提供可靠的预期寿命估计。研究基于1999-2000年进行的横断面人口调查，利用了该期间常规收集的死亡数据[7]。 2. 材料与方法 2.1. 数据 数据来源于1999-2000年健康访谈调查（HIS），并与截至2012年的死亡原因登记数据进行关联，以确定受访者的生命状态。HIS调查涵盖了人口健康状况和医疗服务利用的关键方面。调查由意大利国家统计局（ISTAT）在1999年9月至2000年3月间分四阶段进行，样本量约为52,300户家庭。死亡原因登记册包含了由民政官员提供的 demographic 数据（如年龄和性别），以及医生记录的死因数据。ISTAT每年收集、处理并发布按原因分类的死亡数据。用于分析的数据来自1999-2000年HIS参与者（共140,011人，其中128,818人与死亡记录相关联，占比92%）与1999-2012年死亡原因登记册之间的关联数据库。通过这一流程共识别出14,912例死亡事件。 2.2. 方法 2.2.1. 研究人群的定义 自1990年以来，ISTAT采用经经合组织工作组基于世界卫生组织《国际残疾、障碍和损伤分类》制定的问题集来估算残疾率。问卷中包含Katz在20世纪60年代提出的评估日常生活活动（ADLs）困难的量表[8]。本研究采用经合组织认可的基于Katz的残疾定义[9]，即那些至少无法完成一项日常生活活动的人被视为重度残疾人[10]。这些活动包括行走、爬楼梯、弯腰、躺下、坐下、穿衣、洗澡、进食，以及听觉、视觉和语言等感官功能。卧床、坐轮椅或仅限于家中活动的情况也被纳入评估范围。该量表已被证明能有效分类残疾程度[11]。因此，研究人群包括卧床或坐轮椅的个体，或至少存在一项严重功能障碍的个体。后续研究期间（2000-2012年）未对残疾状态进行再次评估。 2.2.2. 统计方法 方法包括四个主要步骤：首先估计从健康状态转变为残疾状态的概率；其次计算残疾人的年龄特定死亡概率；然后比较残疾人与非残疾人的相对死亡风险；最后将这些相对风险应用于普通人群的生命表以估算残疾人的预期寿命。 2.2.3. 转变概率的估计 通过将观察期间（1999-2012年）发生的每例死亡事件归类到相应的风险个体年龄组，来计算死亡概率。由于残疾状态仅在1999-2000年调查时测量，因此估算了从健康状态到重度残疾状态的年龄和性别特定转变概率，以近似反映13年随访期间的残疾率变化。尽管在多状态健康模型中理想情况下需要纵向数据来准确估算转变概率[12]，但意大利仅有少数研究尝试使用纵向数据[5]，且这些研究采用了一种不同于我们的残疾定义方式（将残疾简化为二元变量，未考虑恢复可能性）。另一种方法是从横断面数据中推断转变概率[13,14,15]。由于缺乏直接用于估算转变概率的纵向数据，本研究采用横断面数据。但横断面数据无法反映个体的长期变化过程，使得估算具有挑战性。横断面调查观察的是不同时间点的不同个体，而非跟踪同一人的健康状态变化[16]。因此，只能通过对状态和时间的假设来推断未观察到的转变。参考Rickayzen[17]和Hariyanto[18]的方法，我们应用逻辑函数估算多个健康状态之间的年转变概率，假设人口结构保持稳定。模型参数调整后，得出的年龄和性别特定残疾率与1999-2000年HIS中的观察结果一致（表1）。表1显示了按残疾状态和年龄组划分的受试者数量、死亡人数和人年数。 2.2.4. 残疾人群体超额死亡风险的估算 使用生存模型估算了重度残疾的超额死亡风险。尽管Cox比例风险模型被广泛视为标准分析方法，但它假设协变量间的风险比例恒定。这一假设通过基于Schoenfeld残差的统计测试和图形诊断进行了评估[19]，发现主要问题在于基线后时间对风险的影响。因此，我们采用了Weibull回归模型，该模型具有更好的拟合度及更大的灵活性。风险比率来自年龄组和残疾状态之间的交互作用项，模型同时考虑了年龄组和残疾的主要效应。 2.2.5. 基于残疾人超额死亡风险构建生命表 风险比率用于估算各年龄组中重度残疾人的相对死亡风险。将这些比率作为乘数应用于普通人群生命表的年龄特定死亡概率，从而构建残疾人生命表，假设研究样本能反映总体情况。为获得各年龄段的死亡概率，使用指数样条函数插值了十年年龄组的比率[1]。所得预期寿命估计值代表了假设个体在剩余寿命内保持非残疾或残疾状态的预期剩余年数。 2.2.6. 敏感性分析 通过敏感性分析评估了在不同转变参数设定下预期寿命估计值的变化情况。根据Rickayzen[15]的方法，并结合先前段落所述，模型参数调整后，得出的年龄和性别特定残疾率与2005年（随访中期）和2012年（随访末期）HIS调查的结果一致[20,21]。 3. 结果 研究样本中共识别出5,908名残疾人，其中3,694人（60%）在观察期间（1999-2012年）去世。在整个调查人群中，记录了14,912例死亡案例，表明在观察期间有11.6%的人口去世。使用Rickayzen [17]提出的模型，估算了从健康状态转变为严重残疾状态的年龄特定转移概率：x岁女性的转移概率等于A + (D ? A)/(1 + BC ? x)，其中参数A表示年轻时残疾的概率；D表示极高年龄时残疾的概率；参数B和C决定了概率在两个极端值之间的变化速度；对于男性，增加了一个乘法修正项：1-1/3 exp [?(x ? E)/4)^2]，额外的参数E表示转移概率函数出现“拐点”的年龄。所使用的参数值如下：（对于男性）A = 0.006, B = 1.106, C = 93.511, D = 0.452, E = 70.3002；（对于女性）A = 0.006, B = 1.093, C = 103.600, D = 0.613, E未使用。该模型结合了HIS中观察到的与年龄相关的患病模式，并提供了生命全程中转移风险的平滑轨迹。模型的参数分别针对男性和女性进行了校准，以准确再现基线调查中观察到的残疾患病率。不同年龄和性别的转移概率见表1。

然后，通过1999-2000年的HIS访谈数据，重建了一个为期13年的纵向面板，将1999-2012年死亡登记中的死亡日期联系起来，并结合观测开始时HIS收集的信息以及接下来13年的年度转移概率，确定了残疾状况。由于将严重残疾视为一个吸收状态，因此假设转变为残疾的个体在整个随访期间将保持残疾状态。

使用Weibull生存模型估算了有无残疾个体的死亡风险。最初评估了Cox比例风险模型，但由于基于Schoenfeld残差诊断的比例风险假设被违反而被放弃。Weibull模型能够适应非比例风险，更好地拟合了观测数据。使用年龄组和残疾状态之间的交互项来推导年龄特定的风险比。因此，使用以下Weibull模型估计了残疾人与非残疾人的风险比：H(t) = λ^t × exp[?λ [b0 + b1X1 + b2X2 + b3X1X2]]，其中X1、X2代表预测变量（X1 = 年龄组，X2 = 残疾存在），λ是形状参数。使用Stata 17 [22]的linktest函数测试了模型的拟合度。接着计算了1999-2000年HIS参与者的各十年年龄组中残疾人与全体参与者之间的死亡风险比（RR）。RR在25-34岁年龄组中最高，随后年龄组逐渐下降，75岁以上接近于1。由于采用的Weibull模型无法估计6-14岁年龄组的RR，因此未对其进行估算（表2）。

当使用2005年HIS得出的残疾率作为估算转移概率模型的参考时，与使用1999年残疾率作为参考的模型相比，残疾人的预期寿命（LE）估计值略低。差异在男性中最大为30岁的0.56年，最小为75岁的0.06年；在女性中最大为30岁的0.42年，最小为75岁的0.05年。此外，如果使用2012年健康访谈调查（HIS）得出的残疾率而不是1999年的残疾率来估算转移概率，残疾人的LE估计值也同样略低。差异在男性中最大为30岁的0.54年，最小为75岁的0.08年；在女性中最大为30岁的0.40年，最小为75岁的0.07年。关于敏感性分析的更多细节可在补充材料中找到。

本研究提供了有关意大利严重残疾人群预期寿命的新证据，数据来源于主要的全国人口健康样本调查，该调查与国家死亡原因登记进行了关联。15岁时，残疾男性的预期寿命比一般人群低6.6年，女性低4.1年。严重残疾人与非残疾人的死亡风险比（RR）在25-34岁年龄组为7.6，在75岁及以上年龄组为1.1。这些结果与现有文献中的发现大体一致。Strauss及其同事[23]报告称，没有运动能力的个体在15岁时的死亡风险几乎是行动能力良好个体的五倍，而行动能力受限的个体死亡风险则是后者的两倍[24]。同样，Majer等人[4]在荷兰的一项研究中估计，55岁残疾男性的预期寿命为15.9年，女性为21.3年——这些数值与本研究的结果一致，本研究还估计了从15岁开始的预期寿命。中国身体残疾人的预期寿命低于一般人群，出生时的预期寿命差距分别为男性17.1年，女性12.7年[25]。最近的一项研究了韩国不同类型残疾人群的死亡率和预期寿命，使用了2008年至2017年的综合数据。研究发现，残疾人的出生预期寿命为65.2年（95%置信区间：64.9–65.5年），残疾人群与非残疾人群之间的差距为17.6年[26]。最近的系统评价估算了不同年龄组中残疾人与非残疾人的死亡率比。儿童（0-15岁）的汇总风险比为4.46（95%置信区间3.01–6.59），15-59岁成年人为3.53（95%置信区间1.29–9.66），60岁以上成年人为1.97（95%置信区间1.63–2.38[27]）。这些估计与我们研究的结果相当。另一项意大利研究估计，50-79岁残疾人的预期寿命在8.1至12.6年之间。这些数字难以直接比较，因为它们涉及广泛的年龄范围（50-79岁）且未区分性别。尽管如此，这些研究与我们研究中79岁年龄段的预期寿命结果相似。

与一般人群不同，本研究调查的对象是自由生活的人。Cambois [28]估计了自由生活人群与机构化人群之间的预期寿命差异。在年轻年龄组中，由于残疾并不普遍，自由生活人群与机构化人群之间的预期寿命差异约为7个月。随着年龄增长，残疾发生的可能性增加，这种差异逐渐减小直至消失。在我们的研究中，优先使用了OECD指标，而不是全球活动限制指标（GALI），因为后者在准确分类个体残疾严重程度方面的有效性不够高[29]。出于这些原因，选择了多年来一直用于评估残疾严重程度的OECD指标。

本研究的主要优势之一是，据我们所知，它是第一个使用全国调查数据提供意大利残疾人预期寿命估计的研究。这也是全球少数此类研究之一。另一个优势是基于大规模、有代表性的自由生活个体样本进行生存测量，并进行了13年的随访。此外，按年龄和性别划分的预期寿命估计值具有稳健性，不受不同转移参数设置的影响。然而，这项研究也有一些局限性。首先，残疾数据是自我报告的，这可能导致残疾程度的低估或高估，从而影响结果。不过，自我报告的功能限制已被证明能一致地反映功能评估[30]。通常情况下，死亡概率不是针对同一代人计算的，而是通过观察随访开始后的13年内个体的情况来计算的。因此，假设残疾人的死亡风险与整个观察期间观察到的人群之间的关系保持不变。为了解决仅在随访期开始时确定残疾状况的问题，使用转移概率（TP）来预测从无残疾到有残疾的状态变化，并按年龄和性别进行分类。TP的估计基于一个假设人口结构稳定的函数，该函数的参数经过校准，以准确再现初始时的年龄和性别特定残疾患病率。尽管这些假设存在一定的不确定性，但这种情况不太可能发生。假设严重残疾是不可逆的，这可能导致对残疾人群死亡风险的过高估计。然而，需要指出的是，根据所考虑的严重残疾定义，残疾可逆的可能性极低。现有数据库信息无法区分不同类型的残疾及其相关的死亡概率，因此无法根据文献中的相关信息调整预期寿命估计值。此外，当前研究的有效性假设意大利的残疾率在过去二十年中没有显著变化。这可以通过国家统计研究所的残疾信息系统数据[31]来验证，数据显示自2009年以来意大利的严重残疾率一直保持不变。最后，数据不允许计算15岁以下人群的准确风险比（RR）。此外，由于可用数据的限制，许多与预期寿命相关的因素无法被考虑在内。科学文献指出，每个单独的因素（如行动不便、失禁、吞咽问题以及智力残疾的存在和程度）都对预期寿命有明显的负面影响。因此，可以合理假设存在多个因素时预期寿命会降低[2]。最后，调查人群与死亡记录之间的关联程序在92%的案例中是成功的。尽管在剩余的8%的研究人群中可能存在选择偏差，但这对结果的影响有限。然而，健康状况不太可能影响记录关联的结果，因为关联的关键是基于社会人口统计变量。

**结论**
本研究提供了关于有残疾和没有残疾人群体之间预期寿命差距的可靠且具有代表性的证据，为政策评估和规划提供了宝贵的见解。在意大利，47.7%的40岁以下残疾人与双亲同住，15.3%与单亲同住，9.5%独居。这些人群在未来面临失去支持的风险。因此，了解残疾人的预期寿命对于政策规划至关重要，特别是在设计支持失去父母或配偶照顾者的人员的干预措施时。残疾人士面临比家人更长寿的风险，尤其是当他们的父母年龄较大时。如果社会无法提供目前主要由家庭网络保障的照顾、支持和经济自主性，这些人在未来可能会面临更大的排斥和边缘化风险。然而，随着人口结构的快速变化（导致家庭老龄化且子女数量减少），家庭支持可能会减弱，这种方法的有效性也可能降低。预期寿命数据有助于确保为那些比家庭照顾者更长寿的严重残疾人士分配足够的资源。展望未来，福利系统需要扩大个人护理服务和共居解决方案的提供，以应对日益增加的老年人口，以及随之而来的残疾人群体。

由于缺乏残疾人群体的登记系统或关于该群体的纵向研究，估计生存率非常复杂。如果没有某些假设，仅凭横断面数据是无法得出估计结果的。所得估计值的不确定性较低，这一点从与之相关的置信区间可以看出。未来的努力将旨在使用多项健康调查数据和更多年的死亡数据来复制这一方法。

总之，15岁男孩的预期寿命为59.1岁，而15岁女孩的预期寿命为66.2岁。这低于一般人群的预期寿命——15岁时，男性的预期寿命为66.8岁，女性为70.8岁。根据这些估计，与一位或两位40岁的父母同住的15岁男孩平均会有5到8年的时间没有至少一位父母在身边。这一方面对于规划有残疾人士的家庭政策非常重要。

**补充材料**
以下支持信息可下载：
https://www.mdpi.com/article/10.3390/epidemiologia7030065/s1
- 表S1：2000年、2005年、2013年意大利各年龄段的严重残疾发生率（每100人中的比率）
- 表S2：根据1999年、2005年和2012年HIS调查中的残疾率估计的转移概率构建的队列中，各年龄组的残疾人数和残疾发生率（每人年）
- 观察期：1999–2012年
- 表S3：残疾人与所有受访者相比的死亡风险比（RR）及95%置信区间（下限LL和上限UL，基于2005年HIS调查的转移概率）
- 表S4：残疾人与所有受访者相比的死亡风险比（RR）及95%置信区间（下限LL和上限UL，基于2012年HIS调查的转移概率）
- 表S5：根据1999年、2005年和2012年HIS调查得出的转移概率，按性别划分的15岁、30岁、45岁、55岁、65岁和75岁一般人群及残疾人群体的预期寿命（LE）估计值