澳大利亚各地区和偏远地区患有神经发育障碍个体的兄弟姐妹对福祉和支持的偏好：一项混合方法研究

《Disability and Rehabilitation》：Well-being and support preferences of siblings of individuals with a neurodevelopmental condition in regional and remote Australia: a mixed methods investigation

　　**摘要**
患有神经发育障碍的个体的兄弟姐妹容易面临心理健康和福祉问题，尤其是农村地区的兄弟姐妹面临更多挑战。本研究采用混合方法，探讨了保护因素（韧性、家庭功能和社会支持）在解释兄弟姐妹福祉中的作用，同时分析了这些人群对支持的偏好和经历。

**目的**
通过这项收敛性并行混合方法研究，旨在阐明保护因素对兄弟姐妹福祉的影响，以及他们的支持需求和实际情况。

**材料与方法**
我们调查了93名年龄在16至30岁之间的患有神经发育障碍个体的兄弟姐妹，他们目前或曾经居住在澳大利亚的农村和偏远地区。样本中大部分为女性（79.6%），平均年龄为23岁（标准差=4.6岁）。

**结果**
分层多元回归分析显示，韧性和社会支持共同作用可以解释58%的福祉变异，而家庭功能的作用不明显。对定性数据的反思性主题分析表明，兄弟姐妹通常出于必要而自立，并希望获得能够将他们视为独立个体的服务和支持。他们主要通过当地社区获取社会支持，偏好那些了解神经发育障碍及兄弟姐妹角色的支持者。

**结论**
为兄弟姐妹提供基于韧性的干预措施，并增强当地社区的支持能力，将有助于提升农村地区兄弟姐妹及其家庭的福祉。

**对康复工作的启示**
居住在农村和偏远地区的患有神经发育障碍的成年子女表示，他们及其家庭需要更多非正式和正式的支持。韧性和社会支持（特别是社区支持）对兄弟姐妹的福祉至关重要。在线提供支持和服务以及基于活动的机会受到他们的欢迎，这些措施能显著提升他们的幸福感。

**关键词**
神经发育障碍；农村和偏远地区；兄弟姐妹福祉；支持；年轻人

**引言**
患有神经发育障碍的个体的兄弟姐妹可能面临心理健康和福祉问题。在整个童年期间，他们面临诸多挑战，例如难以与父母单独相处、邀请朋友到家中，或为患病兄弟姐妹争取帮助。此外，他们在表达需求时常感到内疚和羞愧，尤其是在应对患病兄弟姐妹的棘手行为时。一些兄弟姐妹认为自己被视为“玻璃孩子”，因为需要照顾患病兄弟姐妹而感到被忽视或不被重视。与没有患病兄弟姐妹的人相比，他们有更高的心理健康问题发生率（70.9%）。然而，他们也通过保持正常的同理心水平或发展出更强的人际交往能力来培养自身优势。研究表明，兄弟姐妹的经历较为复杂，可能影响他们的幸福感。澳大利亚地域广阔，人口密度低（每平方公里3.5人），因此农村和偏远地区的居民更难获取适当资源，面临更大的社会隔离风险。尽管资源不足可能限制了幸福感，但农村居民可以通过与朋友和社区成员的频繁互动获得支持。不过，年轻人可能在农村和偏远地区难以建立社交网络，这增加了他们幸福感下降的风险。青少年和成年早期，他们还需承担照顾患病兄弟姐妹的角色，这些经历可能影响其福祉。对于18至30岁的成年人来说，社会和家庭冲突尤为突出。

**韧性**
韧性是个体适应挑战的能力。研究表明，韧性是应对挑战的关键因素，与兄弟姐妹的福祉正相关。澳大利亚的兄弟姐妹支持及倡导团体建议在干预措施中考虑更多促进福祉的因素。虽然韧性是保护因素，但家庭和朋友对福祉的影响同样重要。

**社会支持**
来自朋友、家人等他人的支持对兄弟姐妹至关重要，它与家庭生活质量和自我概念的提升正相关，而与压力和孤独等负面因素相关。韩国的一项研究显示，社会支持和韧性共同作用有助于提升福祉。家庭功能的健康状况也与兄弟姐妹福祉相关。

**研究方法**
采用收敛性并行混合方法设计，结合定量和定性数据进行分析。问卷调查内容包括韧性、社会支持、家庭功能及兄弟姐妹的福祉体验。研究基于建构主义认识论，通过在线问卷收集数据。

**参与者**
研究对象为居住在澳大利亚农村和偏远地区的患有神经发育障碍个体的成年子女（16-30岁），包括未成年参与者。通过Facebook群组、支持神经发育障碍儿童家庭的组织通讯和社交媒体招募参与者。

**数据与测量工具**
使用年龄、性别身份、居住地邮编、兄弟姐妹数量、是否同住以及兄弟姐妹的诊断等信息进行量化分析。社会支持采用Rugged Resilience Measure (RRM-10) 和 Multidimensional Scale of Perceived Social Support (MSPSS) 量表进行评估。家庭功能通过Family Assessment Device (GF6+) 量表衡量。

**结果分析**
韧性和社会支持共同解释了58%的福祉变异，而家庭功能的作用较小。定性分析表明，兄弟姐妹倾向于获得尊重个性的支持。结果表明，提供可及的、基于韧性的干预措施和增强社区支持能力对提升福祉有益。

**结论**
为农村地区的兄弟姐妹提供支持，并帮助社区提供更多支持，将有助于提升他们的福祉。最终得分被汇总并计算为百分比，分数越高表示幸福感越强。问卷包括了七个开放式问题，旨在了解生活在澳大利亚偏远地区的兄弟姐妹的实际经历，其中四个问题专门关注兄弟姐妹与非正式及正式支持的互动情况，以及他们作为非大都市地区年轻人对支持的偏好。这四个问题需要在单独的文本框中作答，并用于本研究的分析。

**生活在偏远地区作为有神经发育障碍者的兄弟姐妹有哪些优势？**
**哪些因素帮助你克服了这些挑战？**（参考了七个问题中探讨的在偏远地区遇到的挑战之一）
**请描述你所使用或曾经使用过的支持和服务。**

**作为有神经发育障碍者的兄弟姐妹，你在当地社区得到了哪些支持？**
**你希望看到哪些措施的实施，以便更好地支持那些生活在非大都市地区的人？**

**程序**
本研究得到了科廷大学人类研究伦理委员会（HRE2024-0296）的伦理批准。参与者通过招聘广告中的链接进入在线问卷，并在开始调查前签署了知情同意书。不符合条件（未在16至30岁之间或没有有神经发育障碍的兄弟姐妹）的参与者无法继续参与。即使当前居住在大都市地区，但之前在偏远地区生活并在问卷中回顾了 ?? 经验的参与者也被纳入了研究范围。问卷的完成中位时间为14分钟。问卷结束后，参与者会收到可使用的支持资源信息，同时感谢他们的参与，并有机会参加随机抽奖。

**数据分析**
定量数据被导入IBM SPSS 29.02.0进行分析 [Citation49]。主要采用层次线性多重回归分析，将社会支持、韧性和家庭功能作为预测变量，以解释幸福感的变化，同时控制了其他潜在的混杂因素。还对人口统计特征、韧性、社会支持、家庭功能和幸福感进行了描述性和相关性分析。

定性数据从四个问题中汇总，并导入NVivo 14进行反思性主题分析，该软件协助生成初始代码、组织数据并映射出主题。在整个分析过程中，代码都保存在NVivo中以便引用。分析过程包括六个步骤：熟悉数据、归纳编码、从汇总的潜码中生成初始主题、审查潜在主题、命名和定义主题以及报告构建的主题 [Citation40, Citation50, Citation51]。分析工作由第一作者（SA）在其心理学研究硕士学位期间，在研究团队的指导和监督下完成。SA具有农村研究经验，其心理学荣誉项目中曾涉及相关研究。SA是一名男性年轻人，在西澳大利亚偏远地区长大，是有一个神经发育障碍者的兄弟姐妹。由于她对这些地区的社区有亲身体会，因此能够深入解读和分析数据。

**结果**
共收到156份有效回答。经过检查，其中63份被判定为机器人生成，因此被排除在外（通过隐藏的reCAPTCHA验证码和注意力检测问题等安全措施识别）。总体数据缺失率为10%，最高缺失比例可达20%，但Little的MCAR检验结果不显著（p=0.58），表明数据缺失是随机的。选择进行Little的MCAR检验是因为在心理学研究中20%的缺失率较为常见，了解缺失模式有助于确定处理缺失数据的适当方法 [Citation52, Citation53]。SPSS中的期望最大化算法用于通过插补值处理量表变量的缺失数据。

表3显示了在不同地理位置下的韧性、社会支持、家庭功能和幸福感的描述性统计结果。根据国际幸福感小组（International Well-being Group, 2024）的标准，29%的样本幸福感较低（0–49分），38.7%为中等（50–70分），32.3%为较高（71–100分）。

表4展示了幸福感与参与者是否与有神经发育障碍的兄弟姐妹共同生活（这是唯一的混杂变量）以及预测变量（韧性、社会支持和家庭功能）之间的相关性。韧性和社会支持与幸福感之间存在强正相关；而家庭功能与幸福感呈负相关。

由于幸福感与是否与有神经发育障碍的兄弟姐妹共同生活之间存在显著的正相关性，且没有其他人口统计变量与此相关，因此进行了层次线性回归分析。回归分析控制了这一变量对幸福感的影响。结果显示，与有神经发育障碍的兄弟姐妹共同生活解释了6.3%的幸福感差异（R2=0.06，调整后的R2=0.05，F(1, 89)=6.11，p<0.05）。进一步分析表明，韧性和社会支持（但家庭功能除外）额外解释了58.4%的幸福感差异（ΔR2=0.58，调整后的ΔR2=0.58，ΔF(4, 89)=48.61，p<0.001）。

**定性分析**
从七个开放式问题中提取出三个主题和两个子主题，以了解兄弟姐妹所获得的支持及其偏好。这三个主题分别是：(1) “除了我自己，没有得到任何显著的支持”；(2) “关注我这个兄弟姐妹”；(3) “被社区接纳”。两个子主题分别是 “拥有属于自己的支持” 和 “对神经发育障碍的认可与包容”。这些结果反映了参与者对正式和非正式服务的需求，以及对理解并接纳神经发育障碍者的当地社区的偏好。虽然共有71名参与者提供了数据，但表6列出了其中16名参与者的具体特征。

**主题1：除了我自己，没有得到任何显著的支持**
许多参与者表示他们没有获得心理健康支持，或者认为这并不可行。P1（一名来自内陆地区的16岁男性）说：“对于有神经发育障碍的兄弟姐妹，还没有专门的支援团体。”有些参与者提到他们还有其他个人问题，由于缺乏正式的心理健康支持，不得不自己应对这些困难。P3解释说：“我没有寻求帮助，因为这似乎不是问题……我有很多自己的事情要处理。”

**主题2：关注我这个兄弟姐妹**
这个主题反映了参与者希望获得那些首先认可他们作为独立个体的活动和服务。大约60%的参与者不再与有神经发育障碍的兄弟姐妹同住。对于某些人来说，这种分离有助于他们自我意识的发展，并改善了与兄弟姐妹和家庭的关系。P6（一名来自外陆地区的29岁女性）表示，如果对有神经发育障碍的兄弟姐妹提供更多服务和支持，对他们也有积极影响。

**主题3：被社区接纳**
这个主题强调了社区理解和接纳有神经发育障碍个体的重要性。参与者强调父母得到充分支持的重要性，以及这种认可对家庭关系的积极影响。他们表示，只有当父母的需求也得到重视时，家庭关系才能更加和谐。兄弟姐妹们非常重视与那些理解他们独特家庭情况并接纳他们的人建立联系，其中包括P12——一位20岁的偏远地区男性：“人们会更加包容，不会取笑他（这个有NDC的兄弟姐妹）。他们只是看到了他的本质。”兄弟姐妹们也赞赏那些对社区成员开放、接纳、了解NDC并理解各种状况如何影响个体的关系。P11描述说：“成年人和其他孩子对他们的需求更有耐心，并且会做出调整，即使在他们还没有被诊断出有这些障碍之前也是如此。”此外，P13作为一位29岁的女性，居住在偏远地区而不是繁忙的大都市中，她表示这加深了社区纽带，也有助于提升她自己的幸福感：“在自然中度过更多时间，以及对归属感和社区认同感的不同感受，帮助我保持健康和快乐，我相信这也对我的兄弟姐妹有帮助。”兄弟姐妹们提到，这种以接纳、开放和支持为特点的紧密社区关系促进了他们的心理健康和幸福感。

**子主题：NDC的正常化与包容**
一些参与者认为，消除对能力和残疾的标签化，让人们对支持的需求变得正常化是非常重要的。P14描述了她所在地区的社区如何帮助她的兄弟姐妹融入社会：“他参加了许多主流服务，没有被当作残疾人对待，只是需要额外的支持。这意味着他希望融入群体，并且不会被特殊对待或受到不同的规则限制。”同样，兄弟姐妹们表示感受到自己的社区认可他们的存在，“所有的家庭和我的朋友们都认为有特殊需要的兄弟姐妹是一件令人兴奋的事情”（P15）。29岁的P15还建议“应该在这些地区将残疾视为一种常态，这样作为兄弟姐妹在这里生活会更容易。”残疾的常态化以及对社区内存在的差异和多样性的重视，增强了他们的舒适感和幸福感。

**兄弟姐妹的韧性以及对社区支持的看法**
定性数据是根据定量尺度测量结果（即韧性、社会支持和家庭功能）进行分析的，这些结果按照每个量度的临界类别进行了分组。对社会支持和家庭功能的观察在定性回应中没有发现明显的模式。然而，一个有趣的模式是，兄弟姐妹们在定性回应中提到的当地社区支持的优势在低、中、高韧性水平上有所不同，这是通过“Rugged Resilience Measure (RRM-10)”来衡量的。表7展示了不同韧性水平下兄弟姐妹对当地社区支持的看法，示例引文显示随着韧性得分的增加，他们感知到的社区支持也在增加。一些韧性较低的兄弟姐妹报告说他们没有得到社区支持，或者他们没有主动寻求支持；相比之下，一些韧性较高的兄弟姐妹则称赞了他们在当地社区或偏远地区获得的帮助。然而，我们无法确定是韧性较高的参与者更倾向于寻求社区支持，还是较高的社区支持帮助增强了他们的韧性。

**讨论**
本研究探讨了韧性、社会支持和家庭功能在幸福感中的作用，以及澳大利亚地区和偏远地区有NDC个体的兄弟姐妹们的经历和支持偏好。除了不再与有NDC的兄弟姐妹共同生活的参与者所带来的较小差异外，韧性和社会支持对幸福感有显著影响。当地社区的诸如理解、接纳和社会包容等特质是兄弟姐妹的重要支持来源。支持服务的一个关键要素是让个体感到被认可，而不是仅仅作为有NDC的兄弟姐妹或家庭成员的一部分。混合方法的研究结果表明，保持韧性和社会支持，尤其是来自当地社区的支持，可能会对幸福感产生积极影响，并且非常受兄弟姐妹的欢迎。兄弟姐妹们一致报告说，他们难以获得正式的心理健康服务，因此他们要么依赖自我解决问题，要么依靠当地社区来应对作为有NDC的兄弟姐妹所面临的情感挑战。在获得一对一治疗、个性化的课外活动和在线同伴支持小组等服务时，兄弟姐妹们感到被重视，并且觉得自己有能力照顾自己和家人。因此，利用韧性和社会支持的干预措施可能会很有价值，因为兄弟姐妹可以通过这些方式发展出适应性的应对技巧，比如记录情绪和进行呼吸练习。围绕身份的讨论（Citation19），以及超越“兄弟姐妹身份”的个人身份认可和强化，也可能是兄弟姐妹们所偏好的。以同伴支持为基础的团体干预可能特别有效，因为成员可以在其中示范韧性应对技巧（Citation55），从而利用社会支持和韧性来改善幸福感。此外，团体干预可以建立一个同伴社区，这得到了兄弟姐妹们的认可（Citation19），特别是在澳大利亚农村地区的年轻人中（Citation18），这有助于解决样本中提到的资源不足问题。

社会支持和韧性结合起来对幸福感的解释作用比单独任何一个因素都更大。鉴于社会支持和韧性在解释幸福感方面的作用较小，将两者结合起来纳入干预措施中对提高幸福感是有帮助的。韧性和社会支持的共同作用与实证支持的幸福路径一致（Citation33），以及通过关系促进幸福的模型（Citation34）。此外，当前研究中的兄弟姐妹们的幸福感得分平均低于澳大利亚整体人口（例如Citation56），但他们的韧性得分处于中等水平，与其他文化背景中的新兴成年人样本一致（例如Citation46）。在所有偏远地区类别中，兄弟姐妹们都报告获得了中等程度的社会支持，其中5.10分及以上被认为是高水平的支持（Citation57）。兄弟姐妹们特别重视来自朋友和家人的情感支持，尤其是那些理解NDC的人。有趣的是，兄弟姐妹们对社区支持的描述超出了定量测量范围——MSPSS仅包括来自朋友、家人和重要他人的支持，而没有涵盖更广泛的社会支持。

兄弟姐妹们表示，社区的支持让他们感到更加正常化和有归属感，这可能缓解了与兄弟姐妹角色相关的污名和歧视问题。培训社区成员掌握支持知识和信心，特别是通过基于活动的干预措施（如体育运动、舞蹈、艺术和手工艺以及利用自然），可以帮助他们更好地照顾自己和家人。这样的项目可能改善包容性，并促进有NDC的个体与神经典型个体之间的友谊（Citation59）。然而，虽然一些兄弟姐妹更喜欢面对面的活动和正式支持，但也有人更倾向于在线服务。有强有力的证据表明，在美国，通过在线服务提供支持可以改善新兴成年人的幸福感（Citation60），因为在线服务通常比面对面服务更容易获得且成本更低（Citation61）。澳大利亚地区和偏远地区的新型幸福感资源提供了在线参与的机会（Citation62），以减少面对面服务的旅行负担（Kavanagh等人，2023年；Citation16）。这些资源可以扩大 reach 和支持更多兄弟姐妹的能力。在2018年的报告中，全国性组织“Siblings Australia”强调了澳大利亚地区和偏远地区兄弟姐妹在支持服务方面的重大需求（Citation25）。本研究呼吁资助、改进和发展创新的在线支持服务，以支持兄弟姐妹的幸福感。

在之前的研究中，健康的家庭功能与幸福感呈正相关（Citation29, Citation32）。当前研究也支持这种关系，即较差的家庭功能与幸福感呈负相关，但其对幸福感变异的解释作用不如韧性和社会支持显著。一个可能的解释是，韧性和社会支持，包括来自家庭的支持，对幸福感的贡献更大。当前样本中的大多数兄弟姐妹对家庭功能的评分较低，这一点与其他研究结果一致，这些研究关注的是有NDC的兄弟姐妹的父母（Citation63, Citation64）和兄弟姐妹本身（Lamsal等人，Citation65）。不同残疾儿童的家庭中都观察到了家庭功能较差的情况（Yildirim等人，Citation66），尤其是在自闭症儿童的家庭中更为明显，尤其是在有NDC的儿童行为更为严重的情况下（Citation67）。探索家庭功能作为不良心理健康结果的潜在风险因素可能很有价值，因为心理健康挑战、家庭关系和家庭功能之间存在关联（Citation29, Citation68）。此外，提高父母和有NDC的兄弟姐妹之间沟通技能的干预措施可能会改善关系质量和兄弟姐妹的心理健康（Fredriksen等人，Citation69）。当前研究中的兄弟姐妹更倾向于那些关注整个家庭幸福感的支持措施，特别是那些能够减轻父母照顾负担的支持。

**局限性和未来方向**
我们的研究进一步了解了生活在非城市地区的新兴成年兄弟姐妹的幸福感。我们的招募策略利用了多个支持小组，这可能会让已经获得支持的兄弟姐妹的视角有所偏差。然而，结果仍然显示兄弟姐妹的平均幸福感得分低于澳大利亚整体人口（Citation56）。通过其他渠道招募参与者可能会带来更多样化的反馈，揭示不同兄弟姐妹的观点和支持需求。定量研究未达到目标样本量，从而降低了统计功效，影响了结果的普遍性。此外，家庭功能量表的得分可能存在限制，因为得分范围仅限于1-4分，这可能会减弱相关性和回归系数，从而低估了家庭功能在回归模型中的实际作用（Citation70, Citation71）。尽管年龄与幸福感没有显著相关性，但样本中包含了不同年龄段的参与者（16-30岁），这可能导致兄弟姐妹在当前的家庭照顾角色和发展背景上的差异。未来的研究可以包括与城市地区的同龄兄弟姐妹或澳大利亚农村地区没有NDC兄弟姐妹的人进行比较，以揭示目标人群特有的支持需求。本研究没有收集关于种族、文化或移民背景的数据，如果在未来研究中考虑这些因素，可以揭示生活在偏远地区兄弟姐妹的具体挑战。文化背景的差异可能会影响人们对韧性、社会支持和家庭功能的理解，因此使用适合文化背景的测量方法至关重要。未来需要进一步探讨兄弟姐妹在家庭功能方面的经历以及社区社会支持对幸福感的影响，以便指导干预和支持工作。

**结论**
生活在澳大利亚地区和偏远地区的兄弟姐妹在幸福感方面有独特的挑战。他们常常感到被忽视或不受重视，有时甚至得不到支持，因此提供在他们需要的时候有意义的支持至关重要。保持高水平的韧性和社会支持，特别是来自当地社区的支持，与更好的幸福感相关。兄弟姐妹们更喜欢那些能够增强他们个人价值的服务、活动和环境。丰富社区资源并提供基于团体的干预设计（无论是面对面还是线上进行），以及确保他们的经历得到关注并明确获得心理健康和幸福感支持的途径，将有助于实现这一目标。